INTRODUCTION
Oseuze dysplasieën zijn idiopathische processen gelokaliseerd in de periapicale regio van de boven- en onderkaak. Ze worden gekenmerkt door een vervanging van normaal bot door vezelig weefsel en metaplastisch bot.1 In 2005 heeft de Wereldgezondheidsorganisatie (WHO) de osseuze dysplasie onderverdeeld in periapicale botdysplasie, wanneer de laesie wordt waargenomen in de mandibulaire anterieure sector, focale dysplasie wanneer gelijkaardige laesies voorkomen en beperkt zijn tot een mandibulair posterieur kwadrant, floride dysplasie, wanneer deze bilateraal in de onderkaak voorkomt, en zelfs wanneer deze bilateraal in de onderkaak voorkomt, en zelfs deelname van alle vier kwadranten kan vertonen, en familiair reusachtig cementoom, wanneer dit op jonge leeftijd optreedt en een aanzienlijke expansie van de onderkaak veroorzaakt. Klinische beoordeling kan geen definitieve diagnose van deze entiteiten geven, histopathologisch onderzoek is nodig om dit doel te bereiken.1
Floridale botdysplasie (FBD) omvat een reeks van radio-opake en radio-lucide inter-radiculaire en periapicale laesies bilateraal gelokaliseerd in de mandibulaire regio en soms in de maxillaire regio.2-4
FOD wordt door de WHO geclassificeerd als een deel van de fibreuze ossale laesies.1 Melrose3 beschreef het voor het eerst met die naam in 1976. Later introduceerde Waldron5 de term floride ossale cementdysplasie wegens het cementachtige uitzicht van de dichte sclerotische massa’s die typisch zijn voor deze entiteit.
Thans staat de aandoening bekend als floride ossale dysplasie, aangezien dit type letsels niet wordt beschouwd als cementproducerende laesies.1
De aandoening staat momenteel bekend als floride ossale dysplasie, omdat dit type laesies niet wordt beschouwd als cementproducerende laesies.1
FOD vertoont een multifocale ontwikkeling in de mandibulaire kwadranten, soms ook in de bovenkaak. Het heeft een voorkeur voor personen van vrouwelijk geslacht, Afrikaanse etniciteit en in het vierde en vijfde decennium van het leven6. De letsels vertonen een tendens van symmetrische ontwikkeling en worden meestal toevallig ontdekt bij het bestuderen van controleröntgenfoto’s.1,4,7
Deze letsels zijn over het algemeen asymptomatisch, niettemin veroorzaakt ongeveer 10% ervan pijn; blootstelling aan de orale omgeving ten gevolge van secundaire infectie kan bovendien intraorale of extraorale fistels veroorzaken, zonder bewijs van botuitzetting.8
Radiografisch kunnen radio-lucide, radio-opake of gemengde letsels worden waargenomen. Deze laesies zijn bilateraal gelokaliseerd in de onderkaak en worden soms aangetroffen in de bovenkaak. In bepaalde gevallen kunnen de aldus gegenereerde radiopake beelden worden verward met het normale aspect van het bot.9
Histologisch kan cellulair fibreus weefsel worden waargenomen evenals lamellair bot, massa’s cementachtig materiaal, afwezigheid van capsula, en verkalkt weefsel is gerangschikt in trabeculae en onregelmatige massa’s.5-10 In gevallen waarin de laesie geïnfecteerd is, is er aanwezigheid van ontstekingsinfiltraat en fibrose.
Behandeling hangt af van de symptomen. Wanneer de laesie asymptomatisch is, moeten periodieke röntgencontroles worden uitgevoerd, samen met profylaxe en versterking van de mondhygiëne.11 In gevallen van pijnlijke symptomen, paresthesie of andere relevante klinische veranderingen, moet lokale behandeling van de wond worden ondernomen met gebruik van analgetica, antibiotica en hyperbare kamer. Alveolaire resectie of enucleatie zou worden aanbevolen in gevallen waarin de laesie geen verbetering laat zien.12
Dit project presenteert een geval van floride ossale dysplasie gediagnosticeerd met behulp van klinische, radiografische en histologische bevindingen. In dit geval leidde de aanwezigheid van pijn en infectie tot een uitgebreid onderzoek van de patiënte.
CASE REPORT
Een 62-jarige vrouwelijke patiënte zocht klinische zorg op de afdeling Mond-Maxillofaciale Chirurgie van het “Dr Domingo Luciani” Algemeen Ziekenhuis van het Westen. De patiënte, huisvrouw, geboren in San Fernando del Guapo, in de staat Miranda en woonachtig in Caracas, bezocht de kliniek na gedurende twee weken hevige pijn te hebben ervaren in het rechter posterieure gebied van de onderkaak, met aanwezigheid van een intra-orale fistel en purulent exsudaat.
De patiënte deelde mee dat zij eerder een andere zorginstelling had bezocht, waar een behandeling met amoxicilline met clavulaanzuur (500/125mg om de 8 uur gedurende zeven dagen) was voorgeschreven. Er werd geen medische verbetering ervaren. De medische voorgeschiedenis van de patiënte was niet belastend. Op het moment dat zij werd beoordeeld, meldde de patiënte de aanwezigheid van pijnlijke symptomen.
Algemeen lichamelijk onderzoek was niet bijdragend voor de huidige aandoening. De patiënte meldde pijn bij palpatie van de maxillofaciale regio, aan het onderste derde deel van de rechterzijde van het gelaat (Figuur 1). Intra-oraal onderzoek toonde een partiële bi-maxillaire edentate patiënt. Meerdere restauraties werden waargenomen in de maxillaire posterieure regio, evenals de aanwezigheid van lokale irritatie met een hyperemische laesie van ongeveer 5 mm diameter in de rechter onderste posterieure alveolaire kam, met aanwezigheid van purulent exsudaat bij palpatie (Figuur 2).
Extra-oraal klinisch beeld. Lichte volumetoename in het rechter ondergezicht wordt waargenomen.
Intra-orale klinische foto van hyperemische laesie met aanwezigheid van fistel.
Tandheelkundige sinus orthopantomografische röntgenstudie onthulde meerdere omcirkelde (figuur 3), cirkelvormige, radio-opake beelden, waarbij alle vier kwadranten betrokken waren. In het rechter mandibulair lichaam werd een radio-opaak beeld van ongeveer 1,5 mm waargenomen, omgeven door een radio-lucide beeld dat zich uitstrekte tot in het gehele basale gedeelte van de laesie. Deze bevinding was verenigbaar met een infectieus proces. Nadat de klinische en radiografische gegevens waren verzameld, werden de volgende mogelijke differentiële diagnoses voorgesteld: floride osteuze dysplasie, osteoma, scleroserende osteomyelitis en de ziekte van Paget. Aangezien het infectieuze proces dat zich onder de laesie bevond niet oploste met gebruik van antibiotica, werd besloten een excisiebiopsie van de laesie uit te voeren.
Sinus dentale orthopantomografie die meerdere omcirkelde cirkelvormige radiopake beelden toont waarbij alle vier kwadranten betrokken zijn (pijlen). Aan het rechter mandibulair lichaam kan een radio-opaak beeld worden waargenomen omgeven door een radio-lucide gebied dat zich uitstrekt tot in het gehele basale gedeelte van de laesie, compatibel met een infectieus proces.
De excisiebiopsie van de laesie werd uitgevoerd onder infiltratieve plaatselijke verdoving met 2% lidocaïne en 1:100.000 epinefrine (figuur 4). Chirurgische reiniging van het bed werd uitgevoerd; daaruit werd een ongeveer 1,5 cm monster van hard weefsel vergelijkbaar met ossale weefsel geoogst (figuur 5). Weefselsynthese werd voltooid met 4-0 Nylon hechtdraad. Behandeling met azithromycine (500mg elke 24 uur gedurende drie dagen) werd voorgeschreven.
Intra-operatieve klinische foto van perifere ostectomie om te komen tot excisiebiopsie van de laesie.
Steekproef van op botweefsel gelijkend hard weefsel van ongeveer 1,5 cm groot.
Histopathologisch onderzoek bracht een laesie aan het licht die bestond uit onregelmatig botweefsel afgewisseld met fibroblasten en talrijke endotheelomlijnde bloedvaten van normaal voorkomen. De laesie was gevuld met erytrocyten met gebieden van dichte lymfoplasmocytaire ontstekingsinfiltraat (figuur 6).
Histopathologisch onderzoek met hematoxyline en eosine van de laesie bestaande uit onregelmatig botweefsel afgewisseld met fibroblasten en talrijke bloedvaten omgeven door endotheel van normaal aspect en vol met erytrocyten met gebieden van dichte lymfoplasmocytaire ontstekingsinfiltraat.
Bij een 11 maanden postoperatieve controle vertoonde de patiënt geen volumetoename of veranderingen in de kleur van het slijmvlies (figuur 7). Radiografische controle toonde het geopereerde gebied met geschikte botregeneratie en de rest van de laesies zonder enige verandering in grootte (figuur 8). Bij dat klinisch onderzoek ontkende de patiënt de aanwezigheid van enige pijn.
Intraorale klinische foto die gebrek aan volumetoename of kleurverandering ter hoogte van de mucosa toont.
Ortopantomografie van de sinus dentale toont geopereerd gebied met geschikte botregeneratie (pijl) evenals resterende laesies zonder grootteveranderingen.
DISCUSSIE
Met het verstrijken van de jaren is de diagnose van FOD een onderwerp van controverse geweest. Volgens de WHO moet deze diagnose worden vastgesteld aan de hand van histopathologisch onderzoek.1 FOD wordt beschouwd als een laesie met bijzondere klinische en radiografische kenmerken die in de meeste gevallen een klinische diagnose vergemakkelijken. Verscheidene auteurs, zoals Gündüz K et al13 meldden dat in verscheidene gevallen, naast de radiografische evaluatie, de diagnose wordt gesteld door middel van klinische beoordeling, alsmede evaluatie van geslacht, leeftijd en etniciteit. Dit soort asymptomatische laesies wordt meestal toevallig ontdekt door röntgenonderzoek, daarom wordt het nemen van biopsieën niet pertinent geacht.13
FOD vertoont etnische, geslachts- en leeftijdskenmerken. Het wordt het vaakst waargenomen bij vrouwen van middelbare leeftijd van Afrikaanse etniciteit. De Venezolaanse bevolking is heterogeen en wordt door velen beschouwd als het Amerikaanse land met de grootste etnische menging. Het hier gepresenteerde geval was typisch voor de epidemiologische en klinische karakteristieken die voor dit type letsel in de wetenschappelijke literatuur zijn beschreven.
Na toevallige röntgenbevindingen zijn de patiënten over het algemeen asymptomatisch. Pijnlijke laesies worden waargenomen wanneer ze gerelateerd zijn aan infectieuze processen of geassocieerd zijn met andere laesies.4-14 In het onderhavige geval waren er vergelijkbare bevindingen, waarbij de patiënt pijnlijke symptomen ervoer die gerelateerd waren aan lokale infectieuze processen.
Röntgenologisch gezien worden diffuse, radio-opake massa’s waargenomen in alveolaire regio’s van meerdere kwadranten; dit kenmerk speelt een belangrijke rol bij het stellen van de diagnose. De laesies bevinden zich gewoonlijk dicht bij de tanden. Voor het stellen van de differentiële diagnose is het radiologische aspect, hoewel niet pathognomonisch, zeer karakteristiek en nuttig.13 In het algemeen wordt geen expansie van corticaal bot waargenomen, tenzij het geassocieerd zou zijn met cystische laesies.14 In het onderhavige geval werden laesies in de boven- en onderkaak gevonden; zij waren gerelateerd aan gebieden van eerdere extracties en occlusaal trauma, er kon dus worden afgeleid dat agressie botlaesies kan stimuleren.
Na afronding van een uitgebreide evaluatie kunnen mogelijke differentiële diagnoses worden vastgesteld. Daaronder kunnen we diffuse scleroserende osteomyelitis rekenen, die verschijnt als een over het algemeen unilaterale, slecht gedefinieerde, radio-opake massa in de mandibulaire regio, terwijl FOD verschijnt als meerdere radio-opake gebieden die beide mandibulaire kwadranten en in sommige gevallen ook de maxillaire kwadranten omvatten.1-De ziekte van Paget wordt gekenmerkt door misvormingen in meerdere botten en lokt biochemische veranderingen in serum uit, zoals hoge alkalische fosfatase niveaus; dit kwam niet overeen met onze casus.
De behandeling van histopathologisch bevestigde FOD hangt af van de symptomen en andere associaties die de laesie zou kunnen vertonen. In het geval van asymptomatische laesies wordt routinematige klinische en radiografische controle aanbevolen, evenals profylaxe om een geschikte mondhygiëne te handhaven.11-13
Wij bevelen eveneens een uitgebreide verzorging van de patiënt aan om de occlusale stabiliteit te handhaven. In die gevallen waar laesies geassocieerd zijn met lokale infecties, wordt enucleatie aanbevolen evenals chirurgische reiniging van het gebied, aangezien deze processen over het algemeen niet reageren op antibiotische therapie.13
In ons geval was er infectie onder de laesie, die zonder succes was behandeld met antibiotica, dit deed besluiten tot het uitvoeren van excisiebiopsie van de laesie en chirurgische reiniging van het gebied, deze procedures resulteerden in verdwijning van de symptomen.
Fibrous-osseuze laesies worden beschouwd als veel voorkomende entiteiten in de maxillofaciale regio. FOD is een van de meest frequente laesies, om deze reden, om een accurate diagnose te stellen, achten wij het belangrijk om bekend te zijn met de klinische, radiografische en epidemiologische karakteristieken en het gedrag ervan.
Als conclusie kan worden gesteld dat het van het grootste belang is om de nodige kennis te bezitten om laesies in de maxillofaciale regio te diagnosticeren en te behandelen, vooral wanneer we worden geconfronteerd met aandoeningen die erg lijken op ossale dysplasie. Het is bekend dat deze laesies zeer bijzondere klinische en radiografische kenmerken vertonen. Behandelingsplannen zullen gevarieerd zijn en specifiek afhankelijk van de juiste diagnose.