INTRODUCTION
Osseous dysplasiasは上顎および下顎の歯根部に存在する特発性のプロセスである． この病気は、正常な骨が線維組織や形質転換骨に置き換わることが特徴である1。 2005年、世界保健機関（WHO）は、骨異形成を、下顎前方部に病変が認められる場合は骨膜異形成、同様の病変が生じ、下顎後方4分の1に限定される場合は限局性異形成に細分化した。 下顎骨に両側性に発生し、4象限すべてに参加することもあるflorid dysplasia、幼少期に発生し下顎がかなり拡大するfamilial giant cementomaがある。 1
Florid bone dysplasia（FBD）は、下顎に両側性、時に上顎にも存在する放射線不透過性、放射線透過性の歯間および歯周病変の集合体です(2)。-4
FOD は、WHO によって線維性骨病変の一部として分類されています1。 その後、Waldron5が、この病変に特徴的な高密度の硬化性塊が示すセメント様の外観から、florid osseous cement dysplasiaという名称を導入しました。
FODは下顎骨に多発し、時に上顎にも発生します。 FODは、女性、アフリカ系、4～5歳児に好発します6。 病変は左右対称に発生する傾向があり、一般にコントロールX線検査で偶然発見されます1,4,7
これらの病変は一般に無症状ですが、約10%が痛みを引き起こします。二次感染による口腔内環境への暴露は、さらに口腔内または口腔外の瘻孔を呈することがありますが、骨拡張の証拠はありません8
放射線写真上、放射線透過、放射線不透明または混合病変が観察されることがあります。 これらの病変は下顎に両側性に存在し、時に上顎にも認められます。 組織学的には、細胞性の線維組織、ラメラ骨、セメント様物質の塊、被膜の欠如、石灰化組織が海綿状や不規則な塊状に配列していることが観察されます。 11 痛み、知覚異常、その他の臨床的変化がある場合は、鎮痛剤、抗生物質、高気圧室を用いて創部の局所治療を行います。 12
このプロジェクトでは、臨床的、X線的、組織学的所見からflorid osseous dysplasiaと診断された症例を紹介します。 この症例では、痛みと感染があったため、総合的な検討が行われました。
CASE REPORT
62歳の女性患者は、Dr Domingo Luciani西総合病院の口腔顎顔面外科で診察を受けました。 患者はミランダ州San Fernando del Guapo出身でカラカス在住の主婦で、2週間前から下顎の右後方に強い痛みを感じ、口腔内瘻孔と膿性の滲出液を認めたため来院しました。
患者は以前別の介護施設に通っており、アモキシシリンとクラブラン酸（500/125mg 8時間おき、7日間）を処方されたと報告しています。 医学的な改善は見られなかった。 患者の病歴は非代償的であった。
一般的な身体検査では、現在の症状には寄与していない。 患者は顎顔面領域の触診で右側顔面下3分の1の痛みを訴えた(図1)。 口腔内診査の結果、両顎の部分無歯顎であることが判明した。 上顎後方部に複数の修復物が認められ、右下後歯槽骨稜に直径約5mmの充血性病変があり、触診により膿性の滲出液を伴う局所炎症が認められた（図2）
口腔外臨床像。 右下顔面にわずかなボリュームアップが認められる。
瘻孔を伴う充血性病変の口腔内臨床写真.
デンタルサイナスX線検査では、4象限すべてにわたる円周状のラジオパンク像（図3）の多発が認められた。 右下顎体部では，約1.5mmの円形に囲まれた電波不透過像が病巣底部全体に及んでいた。 この所見は感染症に適合するものであった。 臨床所見とX線写真を総合して鑑別診断を行ったところ，florid osseous dysplasia， osteoma， sclerosing osteomyelitis， Paget’s diseaseの可能性が示唆された． 病巣下に存在する感染過程が抗生物質で消失しなかったため，病巣の切除生検を行うことにした。
四象限を含む複数の外接円形ラジオ波像（矢印）を示す副鼻腔歯科オルソパントモグラフィー。 右下顎体部には、病変の基底部全体に広がる電波不透過像が観察され、感染性プロセスに適合しています。
病変部の摘出生検は2％リドカインと1：100.000エピネフリンで浸潤局所麻酔下に実施しました(図4)。 病床の外科的洗浄を行い，骨組織に類似した硬組織を約1.5cm採取した（図5）。 4-0ナイロン縫合糸で組織合成を完了した。 アジスロマイシン（500mg、24時間毎、3日間）の投与が行われた（図4）。
病変の切除生検を達成するための末梢オステクトミーの術中臨床写真.
Sample of bone tissue similar of 1.5cm approximate size.
Histopathological studyは、繊維芽細胞と多数の内皮外皮血管が散在した不規則な骨組織が形成する病巣で通常の外観のものを示しました。 病変部は赤血球で満たされ、リンパ球形質細胞性の炎症性浸潤が密集している部分があった（図6）
ヘマトキシリン・エオジンによる病理組織学的研究：線維芽細胞が散在する不規則な骨組織と、正常な局面の内皮で囲まれ赤血球が豊富な多数の血管からなる病変、リンパ球形質細胞炎症浸潤が密集している領域。
術後11ヶ月のコントロールでは、体積増加や粘膜色の変化は認めなかった（Figure 7）。 X線写真では、手術部位は適切に骨が再生され、その他の病変は大きさに変化がないことが確認されました(図8)。 このとき、患者さんは痛みを感じなかったそうです。
粘膜レベルでの体積増加や色調変化が見られない口腔内臨床写真.
Dental sinus orthopantomography（歯槽骨再建術）：手術部位に骨再生が認められ（矢印）、病変の大きさには変化がない。 WHOによると、この診断は病理組織学的研究の完了によって確立されなければならない。1 FODは、ほとんどの場合、臨床診断を容易にする特別な臨床的およびX線的特徴を有する病変と考えられている。 Gündüz K et al13 などの著者は、いくつかの症例において、X 線画像評価に加え、臨床評価および性別、年齢、民族の評価によって診断が確立されると報告している。 13
FOD は民族的、性別、年齢的な特徴を示す。 アフリカ系民族の中年女性に多く見られます。 ベネズエラの人口は異質であり、多くの人が民族の混血が最も激しいアメリカの国と考えている。 今回紹介した症例は、学術文献に記載されているこのタイプの病変の疫学的、臨床的特徴の典型であった
偶然のX線所見の後、患者は一般に無症候性である。 本症例でも同様の所見があり、局所感染に伴う疼痛症状が認められました。 病変は通常、歯に近いところにある。 本症例では、上顎と下顎に病変が認められ、それらは過去の抜歯や咬合性外傷の部位と関連していたことから、攻撃性が骨病変を刺激することが推察される
総合評価を経て、考えられる鑑別診断が確立できる。 これらのうち、びまん性硬化性骨髄炎は、下顎骨領域に一般に片側的で境界のはっきりしない、放射線不透過性の腫瘤として現れ、FODは、下顎の両四分円および場合によっては上顎の四分円を含む複数の放射線不透過領域として現れます1。
病理組織学的に確認されたFODの治療は、症状および病変が示す可能性のある他の関連性によって決定される。 無症状病変の場合、適切な口腔衛生を保つための予防処置と同様に、日常的な臨床的およびX線的な管理が推奨されます11-13。 病巣が局所感染を起こしている場合は、一般的に抗生物質が効かないため、核出しを行い、外科的に患部を洗浄することが推奨されています13。
我々の症例では、病巣下に感染があり、抗生物質による治療がうまくいかなかったため、病巣の切除生検と患部の外科的洗浄を行い、これらの処置により症状が消えました。 FODは最も頻度の高い病変の一つであり、正確な診断を行うためには、その臨床的、X線的、疫学的特徴や挙動を熟知することが重要であると考える。 これらの病変は、非常に特殊な臨床的、X線学的特徴を示すことが知られています。 治療方針は様々であり、特に正確な診断に依存することになります
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