INTRODUKTION
Osseøs dysplasi er idiopatiske processer i den periapikale region i over- og underkæben. De er karakteriseret ved en udskiftning af normal knogle med fibrøst væv og metaplastisk knogle.1 I 2005 underinddelte Verdenssundhedsorganisationen (WHO) osseøs dysplasi i periapikal knogledysplasi, når læsionen observeres i den forreste sektor af underkæben, fokal dysplasi, når lignende læsioner forekommer og er begrænset til en bagvedliggende kvadrant af underkæben, florid dysplasi, når den forekommer bilateralt i underkæben, og kan endda når den forekommer bilateralt i underkæben, og kan endda vise deltagelse af alle fire kvadranter, og familiært kæmpecementom, når den forekommer i en tidlig alder og forårsager en betydelig underkæbeudvidelse. Klinisk vurdering kan ikke give en sikker diagnose af disse enheder, histopatologiske undersøgelser er nødvendige for at nå dette mål.1
Florid bone dysplasia (FBD) omfatter en række radio-opake og radio-lucide inter-radikulære og periapikale læsioner bilateralt placeret i mandibulærregionen og lejlighedsvis i maxillærregionen.2-4
FOD er af WHO klassificeret som en del af de fibrøse osseøse læsioner.1 Melrose3 beskrev den første gang med dette navn i 1976. På et senere tidspunkt introducerede Waldron5 udtrykket florid osseous cement dysplasia på grund af det cementlignende udseende, som de tætte sklerotiske masser, der er typiske for denne enhed, udviser.
På nuværende tidspunkt er tilstanden kendt som florid osseous dysplasia, da denne type læsioner ikke anses for at være cementproducerende læsioner.1
På nuværende tidspunkt er tilstanden kendt som florid osseous dysplasia, da denne type læsioner ikke betragtes som cementproducerende læsioner.1
FOD udviser multi-fokal udvikling i mandibulære kvadranter, undertiden også i overkæben. Den har en forkærlighed for personer af kvindelig køn, afrikansk etnisk oprindelse og i fjerde og femte årti af livet6. Læsioner viser en tendens til symmetrisk udvikling og opdages generelt tilfældigt ved undersøgelse af kontrolrøntgenbilleder.1,4,7
Disse læsioner er generelt asymptomatiske, men ca. 10 % af dem forårsager dog smerter; eksponering for det orale miljø på grund af sekundær infektion kan desuden give intra- eller ekstraorale fistler uden tegn på knogleudvidelse.8
Radiografisk kan der observeres radio-lucide, radio-opake eller blandede læsioner. Disse læsioner er bilateralt placeret i underkæben og findes lejlighedsvis i overkæben. I visse tilfælde kan de således frembragte radio-opake billeder forveksles med det normale aspekt af knoglen.9
Histologisk kan der observeres cellulært fibrøst væv samt lamellær knogle, masser af cementlignende materiale, fravær af kapsel, og forkalket væv er arrangeret i trabekler og uregelmæssige masser.5-10 I tilfælde, hvor læsionen er inficeret, er der tilstedeværelse af inflammatorisk infiltrat og fibrose.
Behandlingen afhænger af symptomerne. Når læsionen er asymptomatisk, bør der foretages periodiske røntgenkontroller sammen med profylakse og styrkelse af mundhygiejne.11 I tilfælde af smertefulde symptomer, paræstesi eller andre relevante kliniske ændringer bør der foretages lokal behandling af såret med anvendelse af analgetika, antibiotika og hyperbarkammer. Alveolær resektion eller enucleation vil blive anbefalet i tilfælde, hvor læsionen ikke viser forbedring.12
Dette projekt præsenterer et tilfælde af florid osseøs dysplasi diagnosticeret ved hjælp af kliniske, radiografiske og histologiske fund. I dette tilfælde førte tilstedeværelsen af smerter og infektion til en omfattende undersøgelse af patienten.
CASE REPORT
En 62-årig kvindelig patient søgte klinisk behandling på den mund-, kæbe- og ansigtskirurgiske afdeling på “Dr. Domingo Luciani” General Hospital of the West. Patienten var husmor, født i San Fernando del Guapo, delstaten Miranda, og bosiddende i Caracas, og kom til klinikken efter i to uger at have haft intense smerter i højre bagkæberegion af underkæben med tilstedeværelse af en intraoral fistel og purulent eksudat.
Patienten oplyste, at hun tidligere havde været på et andet plejecenter, hvor der blev ordineret en behandling med amoxicillin med clavulansyre (500/125 mg hver 8. time i syv dage). Der blev ikke oplevet nogen medicinsk forbedring. Patientens sygehistorie var ikke relevant. På det tidspunkt, hvor hun blev vurderet, rapporterede patienten om tilstedeværelse af smertefulde symptomer.
Generel fysisk udforskning var ikke medvirkende til den nuværende tilstand. Patienten oplyste, at hun havde smerter ved palpation af maxillofacialregionen i den nederste tredjedel af højre side af ansigtet (figur 1). Intra-oral undersøgelse afslørede en delvis bi-maxillær tandløs patient. Der blev observeret flere restaurationer i den maxillære posteriore region, samt tilstedeværelse af lokal irritation med en hyperemisk læsion på ca. 5 mm i diameter i den højre nederste posteriore alveolærkam med tilstedeværelse af purulent eksudat ved palpation (Figur 2).
Extra-oral klinisk billede. Der ses en let volumenforøgelse i højre nedre del af ansigtet.
Intraoralt klinisk fotografi af hyperemisk læsion med tilstedeværelse af fistel.
Dental sinus ortopantomografisk røntgenundersøgelse afslørede flere omskrevne (Figur 3), cirkulære, radio-opake billeder, der involverede alle fire kvadranter. I højre underkæbekrop blev der observeret et radio-opakt billede på ca. 1,5 mm omgivet af et radio-lysende billede, som strakte sig ind i hele den basale del af læsionen. Dette fund var foreneligt med en infektiøs proces. Efter indsamling af kliniske og radiografiske data blev følgende mulige differentialdiagnoser foreslået: florid osseøs dysplasi, osteom, skleroserende osteomyelitis og Pagets sygdom. Da den infektiøse proces, der var placeret under læsionen, ikke forsvandt ved brug af antibiotika, blev det besluttet at foretage en excisionsbiopsi af læsionen.
Sinus dental ortopantomografi, der viser flere cirkumskrevne cirkulære radio-opake billeder, der omfatter alle fire kvadranter (pile). Ved det højre mandibulære legeme ses et radio-opak billede omgivet af et radio-lucidt område, som strækker sig ind i hele den basale del af læsionen, hvilket er foreneligt med en infektiøs proces.
Læsionens excisionsbiopsi blev udført under infiltrativ lokalbedøvelse med 2 % lidocain og 1:100.000 epinephrin (figur 4). Der blev foretaget kirurgisk rensning af sengen; herfra blev der udtaget en ca. 1,5 cm stor prøve af hårdt væv svarende til knoglevæv (Figur 5). Vævsyntesen blev afsluttet med 4-0 nylon sutur. Der blev ordineret behandling med azithromycin (500 mg hver 24 timer i tre dage).
Intraoperativt klinisk fotografi af perifer ostectomi for at opnå excisionsbiopsi af læsionen.
Probe af hårdt væv svarende til knoglevæv på ca. 1,5 cm.
Histopatologisk undersøgelse afslørede en læsion dannet af uregelmæssigt knoglevæv, der var gennemsat med fibroblaster og talrige blodkar med endotheludskæring af normalt udseende. Læsionen var fyldt med erytrocytter med områder med et tæt lymfoplasmocytært inflammatorisk infiltrat (figur 6).
Histopatologisk undersøgelse med hæmatoxylin og eosin af læsionen, der består af uregelmæssigt knoglevæv med fibroblaster og talrige blodkar omgivet af endothel af normalt udseende og fyldt med erytrocytter med områder med tætte lymfoplasmocytære inflammatoriske infiltrater.
På en 11 måneders postoperativ kontrol udviste patienten mangel på volumenforøgelse eller mucosa farveforandringer (Figur 7). Radiografisk kontrol afslørede det opererede område med passende knogleregeneration og resten af læsionerne uden nogen ændring i størrelse (Figur 8). Ved denne kliniske undersøgelse benægtede patienten tilstedeværelsen af smerter.
Intraoralt klinisk fotografi, der viser mangel på volumenstigning eller farveændring i niveauet af slimhinden.
Ortopantomografi af tandhulen, der afslører opereret område med passende knogleregeneration (pil) samt resterende læsioner uden størrelsesændringer.
DISKUSSION
Med de år, der er gået, har diagnosen FOD været genstand for kontroverser. Ifølge WHO skal denne diagnose fastslås ved afslutning af histopatologiske undersøgelser.1 FOD betragtes som en læsion med særlige kliniske og radiografiske karakteristika, som i de fleste tilfælde letter en klinisk diagnose. Flere forfattere, f.eks. Gündüz K et al13 , har rapporteret, at diagnosen i flere tilfælde ud over den radiografiske vurdering er blevet fastlagt ved hjælp af en klinisk vurdering samt en vurdering af køn, alder og etnicitet. Denne type asymptomatiske læsioner opdages generelt tilfældigt ved hjælp af røntgenundersøgelser, og derfor anses det ikke for relevant at tage biopsier.13
FOD udviser etniske, kønsmæssige og aldersmæssige karakteristika. Den ses hyppigst hos kvinder i middelalderen af afrikansk etnisk oprindelse. Den venezuelanske befolkning er heterogen og anses af mange for at være det amerikanske land med størst etnisk blanding. Det her præsenterede tilfælde var typisk for de epidemiologiske og kliniske karakteristika, der er beskrevet for denne type læsioner i den videnskabelige litteratur.
Efter tilfældige røntgenfund er patienterne generelt asymptomatiske. Smertefulde læsioner observeres, når de er relateret til infektiøse processer eller associeret med andre læsioner.4-14 Der var lignende fund i det foreliggende tilfælde, hvor patienten oplevede smertefulde symptomer relateret til lokale infektiøse processer.
Fra det radiografiske perspektiv observeres diffuse, radio-opake masser i alveolære regioner i flere kvadranter; denne egenskab spiller en vigtig rolle i forbindelse med diagnosefastsættelsen. Læsioner er normalt tæt på tænderne. For at etablere differentialdiagnoser er det radiologiske aspekt, selv om det ikke er patognomonisk, meget karakteristisk og nyttigt.13 Generelt observeres der ikke nogen udvidelse af kortikal knogle, medmindre det skulle være forbundet med cystiske læsioner.14 I det foreliggende tilfælde blev der fundet læsioner i over- og underkæben; de var relateret til områder med tidligere ekstraktioner og okklusalt traume, det kunne derfor udledes, at aggression kan stimulere knoglelæsioner.
Efter en omfattende evaluering kan der etableres mulige differentialdiagnoser. Blandt disse kan vi tælle diffus skleroserende osteomyelitis, der fremstår som en generelt unilateral, dårligt defineret, radio-opaque masse i mandibularregionen, mens FOD fremstår som multiple radio-opaque områder, der involverer begge mandibularkvadranter og i nogle tilfælde også maxillærkvadranter.1-10 Paget’s sygdom er karakteriseret ved at præsentere deformiteter i flere knogler og fremkalder biokemiske ændringer i serum, såsom høje niveauer af alkalisk fosfatase; dette stemte ikke overens med vores nuværende tilfælde.
Behandlingen af histopatologisk bekræftet FOD afhænger af symptomer og andre associationer, som læsionen kan udvises af. I tilfælde af asymptomatiske læsioner anbefales rutinemæssig klinisk og radiografisk kontrol samt profylakse for at bevare en passende mundhygiejne.11-13
Vi anbefaler ligeledes en omfattende pleje af patienten for at bevare den okklusale stabilitet. I de tilfælde, hvor læsioner er forbundet med lokale infektioner, anbefales enukleation samt kirurgisk rensning af området, da disse processer generelt ikke reagerer på antibiotikabehandling.13
I vores tilfælde var der infektion under læsionen, som var blevet behandlet uden held med antibiotika, dette foranledigede beslutningen om at udføre excisionsbiopsi af læsionen og kirurgisk rensning af området, disse procedurer resulterede i, at symptomerne forsvandt.
Fibro-ossøse læsioner anses for at være almindelige entiteter inden for maxillofacialområdet. FOD er en af de hyppigste læsioner, derfor anser vi det for vigtigt for at opnå en præcis diagnose at kende dens kliniske, radiografiske og epidemiologiske karakteristika samt dens adfærd.
Som konklusion kan det siges, at det er af største vigtighed at besidde den nødvendige viden til at diagnosticere og behandle læsioner i maxillofacialregionen, især når vi står over for tilstande, der ligner meget osseøs dysplasi. Disse læsioner er kendt for at have meget specielle kliniske og radiografiske karakteristika. Behandlingsplanerne vil være varierede og specifikt afhængige af en præcis diagnose.